Клинико-лучевые особенности состояния предплечья у детей с врожденным радиоульнарным синостозом: когортное исследование

Введение. Функциональные ограничения верхней конечности при врожденном радиоульнарном синостозе могут затруднять повседневную активность пациентов, при этом имеющиеся классификации являются описательными и имеют ограниченное практическое применение.

Цель работы — определение функционально значимого количественного критерия анатомических изменений предплечья. Материалы и методы. Проанализированы результаты обследования 92 детей (136 предплечий) с  врожденным радиоульнарным синостозом: жалобы на ограничение повседневной активности по шкале ADL (англ.: activity of daily living), качество жизни по данным опросника PedsQL; пронационное положение предплечья; ряд лучевых параметров. Выполнен сравнительный и корреляционный анализ, а также ROC-анализ с определением зависимости пронационной установки предплечья и активных жалоб на ограничение повседневной активности.

Результаты. Выявлены статистически значимые прямые корреляционные связи между жалобами и положением предплечья (p < 0,01, rxy = 0,5); подвывихом головки локтевой кости и положением предплечья (p < 0,001, rxy = 0,6); дугообразной деформацией лучевой кости, положением предплечья и подвывихом головки локтевой кости, а также между длиной костей предплечья и дугообразной деформацией лучевой кости (p < 0,05, rxy = 0,4 и rxy = 0,5). Выявлена статистически значимая обратная корреляционная связь между жалобами и баллами, отражающими общее состояние здоровья по опроснику PedsQL (p = 0,038, rxy = –0,4). Пороговое значение положения предплечья, более которого прогнозировался высокий риск активного предъявления жалоб на ограничение повседневной активности, составило 45° пронации. Площадь под ROC-кривой, соответствующей взаимосвязи прогноза жалоб и положением предплечья, составила 0,955 ± 0,021 (95 % ДИ: 0,915–0,995). Наблюдалось статистически значимое (p < 0,01) уменьшение просвета костномозгового канала в средней трети диафиза локтевой кости при  неизменном просвете лучевой кости. В 30 % наблюдений выявлен тыльный подвывих головки локтевой кости.

Обсуждение. Выявленные характеристики демонстрируют изменения на всем протяжении предплечья, а функциональные нарушения соотносятся с пронационной установкой предплечья.

Заключение. Зависимость прогнозируемых жалоб пациента от положения предплечья необходимо учитывать в классификации и при определении показаний к хирургическому лечению, выделяя функциональный (< 45° пронации) и дисфункциональный (≥ 45° пронации) варианты.

1. Miura T, Nakamura R, Suzuki M, Kanie J. Congenital radio-ulnar synostosis. J Hand Surg Br. 1984;9(2):153-155.

2. Li YY, Olisova K, Chen YN, Chang CH, Chang TY. Congenital radioulnar synostosis: is prenatal diagnosis possible? - A case report. Taiwan J Obstet Gynecol. 2023;62(2):334-335. doi: 10.1016/j.tjog.2022.09.011

3. Rutkowski PT, Samora JB. Congenital Radioulnar Synostosis. J Am Acad Orthop Surg. 2021;29(13):563-570. doi: 10.5435/JAAOS-D-20-01133

4. Tonkin MA, Oberg KC. The OMT Classification of Congenital Anomalies of the Hand and Upper Limb. Hand Surg. 2015;20(3):336-342. doi: 10.1142/S0218810415400055

5. Goldfarb CA, Ezaki M, Wall LB, et al. The Oberg-Manske-Tonkin (OMT) Classification of Congenital Upper Extremities: Update for 2020. J Hand Surg Am. 2020;45(6):542-547. doi: 10.1016/j.jhsa.2020.01.002

6. Yang Y, Zhu G, Chen F, Zhu Y. Congenital middle radioulnar synostosis: Report of a probable subtype. J Orthop Sci. 2023;28(5):1189-1192. doi: 10.1016/j.jos.2020.12.032

7. Shoham Y, Gurfinkel R, Sagi A. Idiopathic distal radioulnar synostosis. J Plast Surg Hand Surg. 2014;48(1):89-90. doi: 10.3109/2000656X.2012.754626

8. Mahajan NP, Kumar G, Yadav AK, Mane AV, Gop A. Idiopathic Proximal Radioulnar Synostosis - A Rare Case Report and Review of Literature. J Orthop Case Rep. 2020;10(7):49-52. doi: 10.13107/jocr.2020.v10.i07.1914

9. Barik S, Farr S, Gallone G, et al. Results after treatment of congenital radioulnar synostosis: a systematic review and pooled data analysis. J Pediatr Orthop B. 2021;30(6):593-600. doi: 10.1097/BPB.0000000000000841

10. Федорова Ю.А., Виссарионов С.В., Прощенко Я.Н. и др. Хирургическая коррекция по-ложения предплечья у детей с врожденным радиоульнарным синостозом: систематический обзор литературы. Травматология и ортопедия России. 2022;28(3):83-96. doi: 10.17816/2311-2905-1764

11. Hafner R, Poznanski AK, Donovan JM. Ulnar variance in children--standard measurements for evaluation of ulnar shortening in juvenile rheumatoid arthritis, hereditary multiple exostosis and other bone or joint disorders in childhood. Skeletal Radiol. 1989;18(7):513-516. doi: 10.1007/BF00351750

12. Liu L, Liu C, Rong YB, et al. Radial Pronation Angle: A Novel Radiological Evaluation Index of Congenital Proximal Radioulnar Synostosis. Ann Plast Surg. 2020;84(5S Suppl 3):S196-S201. doi: 10.1097/SAP.0000000000002368

13. Shingade VU, Shingade RV, Ughade SN. Results of single-staged rotational osteotomy in a child with congenital proximal radioulnar synostosis: subjective and objective evaluation. J Pediatr Orthop. 2014;34(1):63-69. doi: 10.1097/BPO.0b013e3182a00890

14. Cleary JE, Omer GE Jr. Congenital proximal radio-ulnar synostosis. Natural history and functional assessment. J Bone Joint Surg Am. 1985;67(4):539-545.

15. Li J, Chen K, Wang J, et al. An anatomical classification of congenital proximal radioulnar synostosis based on retrospective MRI measurement combined with radiography. Sci Rep. 2022;12(1):6585. doi: 10.1038/s41598-022-09411-6

16. Tan W, Yuan Z, Lin Y, et al. Rotational osteotomy with single incision and elastic fixation for congenital radioulnar synostosis in children: a retrospective cohort study. Transl Pediatr. 2022;11(5):687-695. doi: 10.21037/tp-22-111

17. Tachdjian M. Congenital radioulnar synostosis. In: Tachdjian M. Pediatric Orthopaedics. Philadelphia: Saunders Publ.; 1990:180.

18. Wilkie D. Congenital radio-ulnar synostosis. Br J Surg. 1913;1(3):366-375. doi: 10.1002/bjs.1800010305

19. Bo H, Xu J, Lin J, et al. Outcomes of two-stage double-level rotational osteotomy in treating patients with congenital proximal radioulnar synostosis. World J Pediatr Surg. 2023;6(2):e000578. doi: 10.1136/wjps-2023-000578

20. Hamiti Y, Yushan M, Yalikun A, et al. Derotational Osteotomy and Plate Fixation of the Radius and Ulna for the Treatment of Congenital Proximal Radioulnar Synostosis. Front Surg. 2022;9:888916. doi: 10.3389/fsurg.2022.888916

21. Martínez-Álvarez S, González-Codó S, Vara-Patudo I, et al. Double-level Intraperiosteal Derotational Osteotomy for Congenital Radioulnar Synostosis. J Pediatr Orthop. 2022;42(7):e756-e761. doi: 10.1097/BPO.0000000000002191

22. Nema SK, Ramasubramani P, Pasupathy P, Austine J. Corrective derotation osteotomies to treat congenital radioulnar synostosis in children: results of a systematic review and meta-analysis. Indian J Orthop. 2022;56(5):717-740. doi: 10.1007/s43465-021-00582-4

23. Blount WP. Fractures in children. Postgrad Med. 1954;16(3):209-216. doi: 10.1080/00325481.1954.11711663

24. Edmond T, Laps A, Case AL, et al Normal Ranges of Upper Extremity Length, Circumference, and Rate of Growth in the Pediatric Population. Hand (N Y). 2020;15(5):713-721. doi: 10.1177/1558944718824706

25. Прокопович Е.В., Конев М.А., Афоничев К.А. и др. Врожденный радиоульнарный синостоз: варианты проявления и оперативное лечение. Травматология, ортопедия и восстановительная хирургия детского возраста. 2016;4(3):16-25. doi: 10.17816/PTORS4316-25

26. Epner RA, Bowers WH, Guilford WB. Ulnar variance--the effect of wrist positioning and roentgen filming technique. J Hand Surg Am. 1982;7(3):298-305. doi: 10.1016/s0363-5023(82)80183-4

27. Palmer AK, Glisson RR, Werner FW. Ulnar variance determination. J Hand Surg Am. 1982;7(4):376-379. doi: 10.1016/s0363-5023(82)80147-0

28. Jung JM, Baek GH, Kim JH, et al. Changes in ulnar variance in relation to forearm rotation and grip. J Bone Joint Surg Br. 2001;83(7):1029-1033. doi: 10.1302/0301-620x.83b7.11062

29. Yeh GL, Beredjiklian PK, Katz MA, et al. Effects of forearm rotation on the clinical evaluation of ulnar variance. J Hand Surg Am. 2001;26(6):1042-6. doi: 10.1053/jhsu.2001.26657

30. Sakamoto S, Doi K, Hattori Y, et al. Modified osteotomy (Kanaya's procedure) for congenital proximal radioulnar synostosis with posterior dislocation of radial head. J Hand Surg Eur Vol. 2014;39(5):541-548. doi: 10.1177/1753193413493386

31. Kanaya F, Kinjo M, Nakasone M, et al. Preoperative radius head dislocation affects forearm rotation after mobilization of congenital radioulnar synostosis. J Orthop Sci. 2023;28(6):1285-1290. doi: 10.1016/j.jos.2022.10.008

32. Bai F, Chen S, Liu L, et al. Treatment of Congenital Radioulnar Synostosis Using a Free Vascularized Fascia Lata Graft. Orthop Surg. 2022;14(6):1229-1234. doi: 10.1111/os.13226